Этиопатогенетические особенности синдрома Уилки в контексте индивидуальных анатомо-антропометрических предпосылок его развития на примере клинического случая

Обоснование исследования. Исследование синдрома верхней брыжеечной артерии (СВБА, или синдрома Уилки) является важным шагом для более глубокого понимания механизмов его этиопатогенеза. Анализ анатомо-антропометрических особенностей у пациентов с этим синдромом способен внести значительный вклад в создание предиктивных моделей, позволяющих прогнозировать его развитие на основе исходных конституциональных и морфометрических параметров. Это имеет особую значимость при планировании программ коррекции массы тела, включая диетологические подходы и бариатрические операции. Цель. Проанализировать взаимосвязь метаболических и анатомо-антропометрических факторов, влияющих на развитие синдрома Уилки, на основе данных клинического случая. Материалы и методы. Представлен случай клинического наблюдения синдрома Уилки у 20-летней пациентки П., который возник вследствие целенаправленного снижения массы тела, по причине излишнего веса, через 3,5 месяца с начала низкокалорийного питания. Подробно, в хронологической последовательности, описаны ключевые релевантные характеристики пациентки, полученные в ходе физикального, лабораторного и визуализирующих методов обследования, включая, как общие (ИМТ, конституциональный тип телосложения), так и специфические морфометрические параметры аортомезентериального пространства и анатомии органов брюшной полости (ОБП) на фоне похудения. Статья содержит краткий обзор научной литературы, посвящённый изучению влияния анатомо-антропометрических предпосылок на формирование синдрома Уилки. Результаты. Данные, полученные в результате исследования, указывают на ключевые факторы, способствующие развитию синдрома Уилки у нашей пациентки. Среди них можно выделить два ведущих механизма. Первый связан с выраженным и быстрым общим снижением массы тела достигшим дефицита массы тела (ИМТ-18,0 кг/м²), в результате которого, катаболическая утрата забрюшинного жирового слоя и в частности переднего параренального и непарного срединного пространств, привела к критическому сужению аортомезентериального пространства (АМП) с уменьшением аортомезентериального угла (АМУ) и расстояния (АМР) до 6° и 3 мм соответственно, это вызвало компрессию проходящего в нем нижнего отдела части двенадцатиперстной кишки (ДПК) с нарушением ее проходимости. К тому же астенический конституциональный тип телосложения пациентки предполагает, изначально, более острый угол отхождения ВБА. В этих областях, по данным КТ - исследования ОБП и забрюшинного пространства (ЗП) и компьютерно-томографической (КТ) ангиографии брюшной аорты (БА) и ее ветвей наблюдается увеличение напряженности анатомических структур, расположенных спереди нижнего отдела ДПК. По нашему мнению, гастроптоз и гастроэктазия, развившиеся вследствие катаболического ослабления связочного аппарата желудка и переполнения его содержимым, вызвали компрессию задней брюшной стенки и анатомических структур ЗП (второй механизм), способствуя усугублению аортомезентериальной компрессии ДПК. Кроме того, выявленный у пациентки сколиоз нижне-грудопоясничного отдела позвоночника II степени может являться дополнительным фактором риска синдрома Уилки поскольку, сколиоз и висцероптоз развиваются на фоне слабости мышечно-связочного аппарата в основе которых лежит соединительнотканная дисплазия. Заключение. Данный клинический случай представляет интерес ввиду редкости и многофакторного характера заболевания. У пациентов с выраженной потерей массы тела, связанной с недостаточным питанием или другими истощающими состояниями, которые госпитализированы с подозрением на «острый живот», при дифференциальной диагностике следует учитывать вероятность синдрома Уилки. На этапе обследования стандартные лабораторные и инструментальные методы, такие как эндоскопия, ультразвуковое исследование и контрастная рентгенография, могут быть полезными, однако не обладают достаточной чувствительностью и специфичностью. При этом, основные биохимические параметры, показатели красной крови и лейкоцитарная формула при поступлении в клинику могут оставаться в пределах референсных значений с незначительными сдвигами. Компьютерная томография с ангиографией и 3D-реконструкцией является наиболее информативным способом диагностики. Этот метод дает возможность не только наглядно определить ущемление ДПК между аортой и ВБА, но и провести детальный анализ анатомических и антропометрических особенностей, которые способствуют его развитию.

Синдром верхней брыжеечной артерии, синдром Уилки, аорто-мезентериальная компрессия, дуоденальная непроходимость, КТ ангиография, гастроптоз

1. Pennisi I., Farina R., Foti P.V., Basile A. The Ultrasound Findings in a Rare Case of Nutcracker Syndrome, Wilkie’s Syndrome, and Dunbar Syndrome Combination. J Med Ultrasound. 2022 Oct 7;31(1):55-59. doi: 10.4103/jmu.jmu_211_21.

2. Farina R., Iannace F.A., Foti P.V. et al. A Case of Nutcracker Syndrome Combined with Wilkie Syndrome with Unusual Clinical Presentation. Am J Case Rep. 2020 Apr 22;21: e922715. doi: 10.12659/AJCR.922715.

3. Mathenge N., Osiro S., Rodriguez I.I., Salib C., Tubbs R.S., Loukas M. Superior mesenteric artery syndrome and its associated gastrointestinal implications. Clin Anat. 2014 Nov;27(8):1244-52. doi: 10.1002/ca.22249.

4. Ganss A., Rampado S., Savarino E., Bardini R. Superior Mesenteric Artery Syndrome: a Prospective Study in a Single Institution. J Gastrointest Surg. 2019 May;23(5):997-1005. doi: 10.1007/s11605-018-3984-6.

5. Rathod T., Ved Y.P., Jain D., Patel A. Delayed presentation of Wilkie’s syndrome after scoliotic curve correction surgery: a case report. BMC Musculoskelet Disord. 2024 Apr 24;25(1):329. doi: 10.1186/s12891-024-07462-6.

6. Strelnikova A.S., Kozyrev A.S., Vissarionov S.V. et al. Superior mesenteric artery syndrome following spinal deformity correction. Pediatric Traumatology, Orthopaedics and Reconstructive Surgery. 2019;7(4):105-112. doi: 10.17816/PTORS74105-112.

7. Sigua B.V., Zemlyanoy V.P., Kachiuri A.S. et al. New modification of the Albrecht-Staveley operation for treating aorto-mesenteric compression of the duodenum. Herald of North-Western State Medical University named after I.I. Mechnikov. 2020;12(1):79-84. doi: 10.17816/mechnikov19271.

8. Ozkurt H., Cenker M.M., Bas N. et al. Measurement of the distance and angle between the aorta and superior mesenteric artery: normal values in different BMI categories. Surg Radiol Anat. 2007;29(7):595-599. doi: 10.1007/s00276-007-0238-9.

9. Eisenson D.L., Shah K.N., Cohen E.M., Eberson C.P. Unusual mechanism for superior mesenteric artery syndrome after scoliosis surgery. R I Med J. 2017;100(8):32-35.

10. Oka A., Awoniyi M., Hasegawa N., Yoshida Y., Tobita H., Ishimura N., Ishihara S. Superior mesenteric artery syndrome: Diagnosis and management. World J Clin Cases. 2023 May 26;11(15):3369-3384. doi: 10.12998/wjcc.v11.i15.3369.

11. Gaivoronsky I.V., Bykov P.M., Gaivoronskaya M.G., Sinenchenko G.I. The comparative characteristics of age, sexual and typological morphometric parameters of unpaired branches of the abdominal aorta of adults according computed tomography. Morfologicheskie Vedomosti - Morphological Newsletter. 2019 August 5;27(2):13-18. (in Russ.) doi: 10.20340/mv-mn.19(27).02.13-18.@@ Гайворонский И.В., Быков П.М., Гайворонская М.Г., Синенченко Г.И. Сравнительная характеристика возрастных, половых и типовых морфометрических параметров непарных ветвей брюшной аорты взрослого человека по данным компьютерной томографии. Морфологические ведомости. 2019;27(2):13-18. doi: 10.20340/mv-mn.19(27).02.13-18.

12. Zemlyanoy V.P., Sigua B.V., Gurzhiy D.V. et al. Diagnostic features and surgical treatment of duodenum arteriomesenteric compression of the duodenum. Vestnik Natsional’nogo mediko-khirur-gicheskogo Tsentra im. N.I. Pirogova. 2017;12(3):146-147. (In Russ.)@@ Земляной В.П., Сигуа Б.В., Гуржий Д.В., и др. Особенности диагностики и хирургического лечения артерио-мезентериальной компрессии двенадцатиперстной кишки. Вестник Национального медико-хирургического Центра им. Н.И. Пирогова. 2017;12(3):146-147.

13. Repin V.N., Usoltseva L.V., Repin M.V. Arteriomesenteric compression of the duodenum as a pathology associated with connective tissue dysplasia. Perm Medical Journal. 2005;1:37-42. (in Russ.)@@ Репин, В.Н. Артериомезентериальная компрессия двенадцатиперстной кишки как патология, ассоциированная с дисплазией соединительной ткани / В.Н. Репин, Л.В. Усольцева, М.В. Репин. Пермский медицинский журнал. 2005;1:37-42.

14. Wang T., Wang Z.X., Wang H.J. Clinical Insights into Superior Mesenteric Artery Syndrome with Multiple Diseases: A Case Report. Dig Dis Sci. 2019 Jun;64(6):1711-1714. doi: 10.1007/s10620-018-5436-2.

15. Kefeli A., Aktürk F., Fktaş B., Calar K. Wilkie’s syndrome: A rare cause of intestinal obstruction. Arq Bras Cir Dig. 2016 Mar; 29(1):68. doi: 10.1590/0102-6720201600010020.

16. Zhigaev G.F., Tsibel B.N. On the pathogenesis of duodenal stasis. Bulletin of Surgery. 1996;1:26-30. (in Russ.)@@ Жигаев, Г.Ф. О патогенезе дуоденального стаза / Г.Ф. Жигаев, Б.Н. Цибель // Вестник хирургии. - 1996. - № 1. - С. 26-30.

17. Repin V.N., Ryzhakov P.S., Repin M.V. Surgical treatment of chronic duodenal obstruction. Bulletin of Surgery. 1995;2 (154):17-19. (in Russ.)@@ Репин В.Н. Хирургическое лечение хронической дуоденальной непроходимости / В.Н. Репин, П.С. Рыжаков, М.В. Репин // Вестник хирургии. 1995;2 (154):17-19.

18. Vitebsky Ya.D. Chronic disorders of duodenal patency and gastric ulcer and duodenal ulcer. Chelyabinsk: South Ural Book Publishing House, 1976. 196 p. (in Russ.)@@ Витебский Я.Д. Хронические нарушения дуоденальной проходимости и язвенная болезнь желудка и двенадцатиперстной кишки. - Челябинск: Южно-Уральское книжное изд-во, 1976. -196 с.

19. Van Horne N., Jackson J.P. Superior Mesenteric Artery Syndrome. [Updated 2023 Jul 17]. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing; 2026 Jan-. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK482209/

20. Yaroshetskiy A.I., Konanykhin V.D., Stepanova S.O., Rezepov N.A. Hypophosphatemia and refeeding syndrome in the resumption of nutrition in critical care patients (review). Annals of Critical Care. 2019;(2):82-91. (in Russ.) doi:10.21320/1818-474X-2019-2-82-91.@@ Ярошецкий А.И., Конаныхин В.Д., Степанова С.О., Резепов Н.А. Гипофосфатемия и рефидинг-синдром при возобновлении питания у пациентов в критических состояниях (обзор литературы). Вестник интенсивной терапии имени А.И. Салтанова. 2019;(2):82-91. doi:10.21320/1818-474X-2019-2-82-91.

21. Lippl F., Hannig C., Weiss W., Allescher H.D., Classen M., Kurjak M. Superior mesenteric artery syndrome: diagnosis and treatment from the gastroenterologist’s view. J Gastroenterol. 2002;37(8):640-3. doi: 10.1007/s005350200101.

22. Dudenko F.I., Plyashkevich A.V., Zuev A.S., Alibegov R.A. Results of surgical treatment of patients with chronic duodenal obstruction. Clinical surgery. 1989;(8):28-30. (in Russ.)@@ Дуденко, Ф.И. Результаты оперативного лечения больных с хронической непроходимостью двенадцатиперстной кишки / Ф.И. Дуденко, А.В. Пляшкевич, А.С. Зуев, Р.А. Алибегов // Клиническая хирургия. - 1989. - № 8. - С. 28-30.

23. Petrosyan G.N. Results of surgical correction of chronic duodenal obstruction in combination with gastric ulcer and duodenal ulcer. Journal of experimental and clinical medicine. 1988;28(3):213-217. (in Russ.)@@ Петросян Г.Н. Результаты хирургической коррекции хронической дуоденальной непроходимости при сочетании с язвенной болезнью желудка и двенадцатиперстной кишки. Журнал эксперим. и клин. мед. 1988;28(3):213-217.

24. Mandarry M.T., Zhao L., Zhang C., Wei Z.Q. A comprehensive review of superior mesenteric artery syndrome. European Surgery. 2010;42(5):229-236.

25. Ryzhakova Y.P., Baindurashvili A.G. Spinal extension syndrome after surgical correction of severe scoliosis. In: Proceedings of the 11th Russian National Congress “A Man and His Health”; Saint Petersburg; 21-25 Nov 2006. Saint Petersburg; 2006. (in Russ.)

26. Parfenov I.P., Khamitov F.F., Matochkin E.A., Fomin V.S. Infrarenal transposition of the superior mesenteric artery in wilkie syndrome (case report). Moscow Surgical Journal. 2021;(3):46-50. (In Russ.) doi: 10.17238/2072-3180-2021-3-46-50.@@ Парфенов И.П., Хамитов Ф.Ф., Маточкин Е.А., Фомин В.С. Инфраренальная транспозиция верхней брыжеечной артерии при синдроме Wilkie (клиническое наблюдение). Московский хирургический журнал. 2021;(3):46-50. doi: 10.17238/2072-3180-2021-3-46-50.

27. Meessen E.C.E., Andresen H., van Barneveld T. et al. Differential Effects of One Meal per Day in the Evening on Metabolic Health and Physical Performance in Lean Individuals. Front Physiol. 2022 Jan 11;12:771944. doi: 10.3389/fphys.2021.771944.